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摘要: 肿瘤性骨软化症(TIO)是一种罕见的副肿瘤综合征，由肿瘤分泌成纤维细胞生长因子23(FGF23)等促进尿磷排泄所致，典型临床特征为高磷酸盐尿、低磷血症和骨软化症。由于肿瘤体积小，生长缓慢，发病位置隐匿，故常导致定位困难。由于致病肿瘤高表达生长抑素受体，应用核医学功能影像技术生长抑素受体显像能够对TIO致病肿瘤进行诊断和定位，具有极高的灵敏度和特异性。本文回顾分析了25例应用68Ga-DOTATATE生长抑素受体PET/CT显像成功诊断和定位TIO致病肿瘤的病例，对患者的临床特征、病理结果以及68Ga-DOTATATE PET/CT显像的图像特点等进行分析，并与其他影像学诊断技术进行比较，证实68Ga-DOTATATE PET/CT显像是首选能够成功诊断和定位TIO致病肿瘤的影像诊断技术。
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关键词:
- 68Ga-DOTATATE /
- 生长抑素受体显像 /
- 肿瘤性骨软化症 /
- PET/CT
Abstract: Tumor-induced osteomalacia (TIO) is a rare paraneoplastic syndrome caused by tumors secreting fibroblast growth factor 23 (FGF23) that promotes urinary phosphorus excretion. Thus, TIO is typically characterized by phosphoruria, hypophosphatemia, and osteomalacia. Diagnosis and localization of the tumor is often difficult due to its small size, slow growth and concealed location. Due to the high expression of somatostatin receptors in pathogenic tumors, nuclear medicine functional imaging, particularly somatostatin receptor imaging, is used for diagnosis and localization of culprit tumors with high sensitivity and specificity. Here we retrospectively analyze 25 cases in which 68Ga-DOTATATE PET/CT successfully localized and diagnosed TIO culprit tumors. The clinical features, pathological results and image characteristics of 68Ga-DOTATATE PET/CT imaging were analyzed and compared with other imaging diagnostic techniques. It was confirmed that 68Ga-DOTATATE PET/CT imaging was the preferred imaging technique for successful diagnosis and localization of TIO pathogenic tumors.-
Key words:
- 68Ga-DOTATATE /
- somatostatin receptor imaging /
- tumor-induced osteomalacia /
- PET/CT
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图 1 致病肿瘤位于4个不同部位TIO患者的68Ga-DOTATATE PET/CT表现
A.最大密度投影成像图：放射性摄取浓聚灶(箭头所示)，Ⅰ为上段胸椎，Ⅱ为左侧牙槽，Ⅲ为左侧骨盆，Ⅳ为左前臂；B. 68Ga-DOTATATE PET/CT轴位断层融合图像：生长抑素受体高表达病变(箭头所示)，Ⅰ为第2胸椎右侧横突，Ⅱ为左上颌骨，Ⅲ为左侧髂骨，Ⅳ为左前臂远端尺骨旁软组织；C. 同机定位CT图像：Ⅰ为相应部位溶骨性破坏(箭头所示)，Ⅱ为相应部位未见明显骨质密度改变(箭头所示)，Ⅲ为相应部位骨质密度增高(箭头所示)，Ⅳ为病变邻近骨皮质局部缺失(箭头所示)
Figure 1. 68Ga-DOTATATE PET/CT in 4 different sites
表 1 肿瘤性骨软化症(TIO)的68Ga-DOTATATE PET/CT表现
Table 1. 68Ga-DOTATATE PET/CT findings of tumor-induced osteomalacia(TIO)
患者编号 肿瘤部位 SUVmax 定位CT表现 病灶大小(cm) 术前血磷(mmol/L) 术后血磷(mmol/L) 术后病理 1 左侧股骨大转子 5.0 溶骨性改变伴硬化边 1.5×1.0 0.52 1.33 PMT 2 T3椎体 11.4 溶骨性改变 1.4×1.1 0.38 0.7 极少许梭形细胞成分 3 左侧胫骨外侧髁 5.1 中央呈稍高密度，边缘密度减低 0.9×0.8 0.46 0.97 PMT 4 右侧鼻腔及后组筛窦 22.0 软组织结节伴邻近骨质破坏 1.5×0.7 0.51 1.23 PMT 5 左侧髌骨 17.9 密度稍增高 2.3×1.9 0.4 0.77 PMT 6 C7椎体左侧棘突 9.6 溶骨性病变 2.4×1.1 0.46 1.15 PMT 7 右侧咽旁间隙 4.2 混杂密度影，内部及边缘伴不规则钙化 5.3×2.9 0.33 1.12 PMT 8 右大腿内侧皮下脂肪间隙 28.1 类圆形稍低密度肿物 4.8×3.4 0.7 1.12 PMT 9 左侧股骨远端背侧 14.0 类圆形混杂密度结节 1.0×0.8 0.4 0.59 PMT 10 右侧腹股沟管区背侧 60.9 类圆形软组织密度结节 2.2×2.0 0.38 1.24 PMT 11 左侧腹壁皮下脂肪组织内 16.9 软组织密度结节 1.5×0.5 0.47 0.93 PMT 12 左侧腹股管区域 26.6 软组织密度结节伴点状钙化 1.9×1.5 0.44 1.2 梭形细胞肿瘤伴成骨 13 右侧上颌骨 10.2 低密度影，骨质稍膨胀 1.7×1.5 0.5 1.44 PMT 14 左侧下牙槽 4.7 - 1.0×0.6 0.68 1.38 PMT 15 左侧肱骨头 7.3 溶骨性病变 2.6×2.1 0.63 1.34 PMT 16 L5棘突及椎板 20.0 溶骨性病变 1.5×1.0 0.15 0.63 PMT 17 左侧上颌骨 5.5 - 0.9×0.7 0.54 1.37 混合性上皮-结缔组织亚型PMT 18 第2胸椎右侧横突 7.4 骨质破坏 1.6×1.2 0.54 1.31 PMT 19 右侧下颌骨 4.6 软组织密度结节伴溶骨性破坏 1.5×0.8 0.69 1.45 PMT 20 右侧上颌骨 10.3 骨质密度稍减低，伴硬化边 1.3×1.3 0.44 0.9 PMT 21 左侧尺骨 8.4 软组织影，其旁骨皮质局部缺失，骨髓腔内高密度影 1.3×1.2 0.42 0.48 PMT 22 左侧下颌骨 16.5 软组织密度结节，伴邻近骨皮质破坏 1.6×1.1 0.36 0.78 PMT 23 左侧髂骨 7.8 局部骨质密度增高 1.2×1.0 0.4 0.76 PMT 24 左侧肱骨髁 21.3 骨皮质毛糙 1.6×1.2 0.52 1.12 PMT 25 顶骨 17.2 骨质密度不均匀稍减低 1.4×0.8 0.42 1.25 PMT PMT：磷酸盐尿性间叶肿瘤；-：未见异常 
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表 2 TIO患者的其他影像学检查结果及图像特点
Table 2. Other imaging findings and image characteristics of TIO patients
患者编号 99mTc-HTOC生长抑素受体显像 99mTc-HTOC生长抑素受体断层融合显像 CT MRI肿瘤部位及大小 MRI信号及强化 超声 1 左臀部 左侧股骨大转子 无 左股骨大转子囊性变，1.2 cm×0.8 cm 长T1、T2信号 无 2 - 无 无 T3椎体右侧，1.7 cm×1.5 cm T1、T2W低信号 无 3 - 无 片状致密影 左侧胫骨外侧，1.1 cm×0.7 cm×1.0 cm PD稍高信号 无 4 - 无 右侧鼻腔后部及后组筛窦内软组织密度影并明显强化，邻近骨质破坏 无 无 无 5 左膝关节区 左髌骨局部骨质密度稍增高 左侧髌骨结节状稍高密度影 左侧髌骨，14 mm× 13 mm×9 mm T1W低PD高信号 无 6 - - 第7颈椎左侧附件局部骨质破坏 T1椎体内及C7左侧椎弓板、棘突内 稍短T1、长T2信号，增强扫描病灶明显强化 无 7 - - 右侧蝶骨后部混杂密度椭圆形团块影，伴膨胀性骨质破坏 右侧咽旁间隙混杂椭圆形信号影，5.4 cm×2.7 cm×3.8 cm 以长T1短T2信号为主，后部呈等T1长T2信号，增强可见不均匀强化 无 8 右大腿根部内侧 右大腿根部内侧皮下 无 右大腿内侧皮下脂肪间隙 长T1、T2信号, DWI高信号，增强呈明显不均匀强化 右大腿内侧皮下脂肪层实性包块，回声不均 9 - 无 无 左侧股骨远端膨大 PD信号不均匀增高 左侧腘窝股骨远段腘动脉外侧距体表 2.3 cm见中等回声，CDFI：未见明确血流信号 10 右侧髋关节区 无 无 右侧腹股沟区类圆形异常信号 呈等T1信号，边缘见多个囊性长T2信号，DWI未见明显异常高信号 无 11 相当于左臀部 左下腹壁皮下结节 无 无 无 左下腹皮下脂肪层内可见低回声 12 - - 无 无 无 左侧会阴部靠近中线及耻骨处肌层内可见低回声，内回声不均，后方部分可见中等回声，CDFI：内见丰富血流信号 13 无 无 无 无 无 无 14 口腔 口腔 无 无 无 无 15 - 无 无 左肱骨头，分叶状，周围见硬化边缘 长T1长T2信号，T2压脂相呈明显高信号 无 16 腰骶区 无 第5腰椎棘突及周围软组织 增强后不均匀明显强化 无 17 - 无 无 无 无 无 18 - 无 无 阴性 阴性 无 19 - 无 无 无 无 20 口腔 无 无 无 无 无 21 左前臂 左前臂远端尺骨与桡骨之间 无 左尺骨上臂中下1/3处骨组织及周边软组织信号异常, 边界清晰，4.2 cm×1.4 cm×1.3 cm 呈T1稍低、T2稍高信号影，其中心见一T1及T2高低混杂信号结节，相邻骨髓PD高信号，部分骨皮缺损 左前臂远端肌层内见低回声，邻近尺骨，形态尚规则，边界尚清，内回声欠均，可见中强回声，CDFI：周边点条状血流信号；此处尺骨连续性不完整 22 口腔 无 无 无 无 23 - - 无 左侧髂骨，17 mm×11 mm 稍长T1、长T2信号，压脂相呈稍高信号 无 24 - - 无 左肱骨下段前内缘 局限长T1短T2信号，增强后似略强化 左肱骨下缘前内侧见低回声，形态规则，前方边界清，其深部与骨皮质分界不清，骨皮质局部连续性中断，CDFI：内散在短条状血流信号 25 顶骨 顶骨，密度不均匀低密度 左侧顶骨类圆形低密度影 上矢状窦背侧顶骨内，形态欠规整，0.7 cm×0.9 cm×1.3 cm 结节样长T1长T2信号，DWI信号不高，增强明显强化 无 T1W：T1加权像；T2W：T2加权像；PD：质子密度加权成像；DWI：弥散加权成像；CDFI：彩色多普勒血流显像；-：未见异常
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